Evaluación de la validez y fiabilidad de un cuestionario específico de calidad de vida relacionada con la salud en celíacos de 8-18 años.

Resumen

Antecedentes La enfermedad celíaca (EC) es una enfermedad sistémica mediada por el sistema inmune y ocasionada por el gluten y las prolaminas relacionadas que se produce en individuos genéticamente predispuestos. Cursa con una atrofia de las vellosidades intestinales de la mucosa del intestino delgado superior y como consecuencia se produce una malabsorción de nutrientes, cuya repercusión clínica y funcional dependerá de la edad y el estado nutricional e inmunitario del paciente. El tratamiento consiste en la realización de una dieta sin gluten (DSG) durante toda la vida. La retirada del gluten de la dieta conducirá a la desaparición de los síntomas clínicos y a la recuperación de la mucosa intestinal tras un periodo de tiempo variable, entre uno y dos años en la gran mayoría de los pacientes. El diagnóstico de la EC supone un impacto en la calidad de vida (CV) del paciente. La naturaleza crónica de la enfermedad junto con las limitaciones impuestas por la necesidad de tener que seguir una dieta restrictiva como la dieta sin gluten, las numerosas visitas médicas, el riesgo de tener enfermedades asociadas y las potenciales complicaciones de la enfermedad son un conjunto de factores que van a tener una importante repercusión psicosocial en el paciente y que, en muchas ocasiones, puede tener un impacto negativo en su CV. La mayoría de los estudios realizados en pacientes pertenecientes a sociedades nacionales de celíacos demuestran que el celíaco experimenta una mejoría de su calidad de vida tras iniciar la dieta exenta de gluten, principalmente los muy sintomáticos al diagnóstico que ven como al realizar la dieta desaparecen sus síntomas. Pero aún así, mantiene puntuaciones de CVRS inferiores a la población general. En otros estudios realizados fuera del ámbito de las asociaciones de pacientes, se confirma efecto negativo que supone sobre el estilo de vida de estos pacientes el tener que realizar una DSG. Sin embargo, aquellos con escasos síntomas al diagnóstico y los detectados por cribado no perciben una clara mejoría tras el inicio de la dieta, lo que puede generar situaciones de rebeldía y negación de la enfermedad, produciendo un impacto negativo en su CV. Hay estudios que encuentran una peor CV en estos pacientes, mientras que otros no encuentran diferencias entre individuos sintomáticos al diagnóstico y los detectados por cribado. Aunque los síntomas desaparezcan con la dieta, el individuo tiene que cambiar en muchos aspectos su estilo de vida, lo que no siempre resulta fácil, especialmente en los pacientes adultos con hábitos alimentarios más establecidos. Esto genera conflictos principalmente en los estadios iniciales de la enfermedad. Por otra parte, las relaciones sociales de los pacientes con EC, se pueden ver dificultadas por el escaso conocimiento de la enfermedad y la escasa conciencia de enfermedad. Si a esto unimos la necesidad del paciente, especialmente en edad adolescente, de no sentirse diferente a los demás, es frecuente que prefieran no realizar la dieta cuando comen fuera o en las reuniones sociales, a tener que explicar a otros su enfermedad. El difícil acceso a los productos sin gluten cuando comen fuera su domicilio y el coste económico de los mismos, también dificultan el cumplimiento de la dieta. Por todos estos factores destacados es fácil deducir que el cumplimiento no es sencillo, y que puede repercutir de forma negativa en la CV del paciente y su familia. El concepto de CV cada vez está cobrando más importancia en la sociedad actual. La Organización mundial de la salud (OMS) define la calidad de vida relacionada con la salud (CVRS), como el efecto funcional que una enfermedad y su tratamiento producen sobre un paciente, y como percibe la enfermedad en los distintos ámbitos de su vida, tanto físico como emocional o social. Permite evaluar desde la propia perspectiva del paciente adulto o del niño y su familia, el impacto de la enfermedad sobre su vida cotidiana, teniendo en cuenta diferentes factores y no sólo los relacionados directamente con el estado o la gravedad de la enfermedad. La medida de la CVRS se basa en la percepción individual del impacto de los factores médicos y no médicos sobre la función física, mental y social, así como en el concepto de percepción global de bienestar y tiene gran utilidad para evaluar las intervenciones sanitarias. Para medirla de la forma mas objetiva posible han surgido diversos instrumentos construidos en su mayoría siguiendo un modelo psicométrico que se basa en la capacidad del individuo para discernir entre estímulos de diferente intensidad. Los más ampliamente utilizados son los cuestionarios de CVRS. Aunque existen diversas clasificaciones de los cuestionarios de CV, la mas ampliamente utilizada es la propuesta por Guyatt, que los divide en instrumentos genéricos y específicos de enfermedad. Los instrumentos genéricos intentan dar una aproximación general del estado de salud e incluyen dimensiones como el funcionamiento físico, social, bienestar emocional, vida familiar, escolar. Son especialmente útiles para comparar pacientes con diferentes enfermedades crónicas entre si, y para comparar individuos con enfermedades respecto a la población general. Pero tienen el inconveniente de que no son sensibles a los cambios y podrían pasar por alto factores clínicos relevantes de la vida relacionados con aspectos específicos de la enfermedad, por lo que no analizan los impactos específicos de la enfermedad ni de sus tratamientos en la CV. Los instrumentos específicos en cambio, se han diseñado para ser aplicados en patologías específicas o grupos poblacionales concretos. Se orientan hacia un tipo de enfermedad e intentan captar con mayor precisión los cambios clínicos y el impacto de los tratamientos y de las intervenciones sanitarias a través del tiempo. Su mayor capacidad de discriminación y predicción, les hace especialmente útiles para la evaluación de intervenciones terapéuticas en poblaciones con una enfermedad concreta, pero sin embargo no permiten la comparación de CVRS entre pacientes con distintas enfermedades o con más de una enfermedad. Para valorar de la forma mas precisa posible la CV de un grupo de pacientes con una determinada enfermedad lo ideal sería utilizar un cuestionario genérico que recoja aspectos de la vida cotidiana y un cuestionario específico de enfermedad. La utilización de ambos permitirá la comparación entre poblaciones y la identificación de áreas de problemas para diferentes grupos de pacientes. Para evaluar la CV de los pacientes celíacos, inicialmente se utilizaron cuestionarios genéricos y posteriormente se comenzaron a elaborar cuestionarios específicos de enfermedad. Hasta la fecha se han elaborado dos cuestionarios específicos de EC en adultos y dos en niños, que posteriormente han sido adaptados para su utilización en otros países mediante el proceso de adaptación transcultural. Este proceso es complejo y no solo consiste en la traducción literal del instrumento a otra lengua, sino que tiene como objetivo conseguir un instrumento equivalente al desarrollado en el país de origen, preservando el contenido semántico del cuestionario original en la nueva lengua a la que se adapta, y conservando la equivalencia de significados de los cuestionarios entre las distintas culturas. En el momento de realizar el estudio solo existía un cuestionario de CV específico en niños, el cuestionario holandés CDDUX, mientras que el otro cuestionario específico para niños, se elaboró con posterioridad a la realización de nuestro estudio. Cuando se planificó la realización de nuestro estudio la CVRS de los niños celíacos de nuestro país apenas había sido estudiada, y no existía ningún instrumento de CVRS específico para niños en nuestro medio. Objetivos 1.- Realizar la adaptación transcultural y evaluar la fiabilidad y validez del cuestionario específico de CVRS elaborado en Holanda (CDDUX), para su utilización en niños celíacos españoles de 8 a 18 años. 2.- Evaluar la percepción de CVRS de un grupo de niños celíacos españoles de 8-18 años y sus padres, utilizando un cuestionario genérico (kidscreen) y el cuestionario específico de EC (CDDUX) previamente adaptado por nuestro grupo y analizar la correlación existente entre ambos cuestionarios. 3.- Identificar la presencia de factores relacionados con la CVRS utilizando ambos cuestionarios. 4.- Comparar los resultados de nuestro estudio con los de otros trabajos publicados. Metodología Estudio observacional con recogida de información de forma prospectiva, sobre la CVRS en niños de de 8 a 18 años con EC, utilizando dos cuestionarios de CV, el cuestionario genérico Kidscreen elaborado y validado para su utilización en nuestro medio y el cuestionario específico de enfermedad celíaca (CDDUX) elaborado en Holanda para niños del mismo rango de edad, previamente adaptado transculturalmente y validado por nuestro grupo. Se invitó a participar en el estudio a los niños con enfermedad celíaca de 8 a 18 años, miembros de la Asociación de Celíacos de Madrid y Sensibles al Gluten (ACy SGM), con el fin de tener una muestra representativa de toda la Comunidad Autónoma de Madrid. Se calculó un tamaño muestral necesario de 222 niños celíacos con edades comprendidas entre 8 y 18 años. Este tamaño se justifica para la variabilidad de los ítems del cuestionario CDDUX y del cuestionario Kidscreen. La desviación estándar mas alta de dichos estudios fue de 22,8. Se estimó para una precisión del 3% y un nivel de confianza del 95%. Este tamaño muestral permitía cubrir el resto de objetivos. La primera parte de nuestro trabajo fue llevar a cabo la adaptación transcultural del cuestionario específico al español en nuestro medio, para lo cual se contactó con los autores del cuestionario solicitando autorización para utilizarlo. Se efectuó la adaptación transcultural siguiendo la metodología sistemática de traducción-retrotraducción, internacionalmente consensuada. Posteriormente se realizó la validación del instrumento comprobando las propiedades psicométricas del mismo. Para evaluar la fiabilidad y validez de la versión española del cuestionario CDDUX, se envió la versión española definitiva del CDDUX a todos los niños de 8-18 años miembros de la Asociación de Celíacos y Sensibles al gluten de Madrid de los que se disponía de correo electrónico y sus padres. Para hacer una valoración mas completa de la CV, se envió simultáneamente el cuestionario genérico Kidscreen. Este cuestionario fue seleccionado porque era el único instrumento para niños de 8-18 años, elaborado con la participación de varios países europeos entre los que se encontraba España. Había sido validado con niños españoles de población general de ese rango de edad, por lo que su uso nos facilitaría la comparación de la CVRS de los niños celíacos con la de los niños españoles de población general. El estudio se realizó a través de internet. Se enviaron los cuestionarios a todos los niños de 8 a 18 años miembros de dicha asociación que tuvieran correo electrónico y a sus padres, a los que se solicitaba contestar por separado para evitar que se influenciaran en las respuestas. Se envió, además de los dos cuestionarios, una encuesta de datos demográficos y otra de datos clínicos que solo se solicitó cumplimentaran los padres para evitar duplicidad de la información. Se envió también un consentimiento informado que debían aceptar antes de poder acceder a los cuestionarios. Las encuestas se enviaron a final de octubre del 2011 y estuvieron accesibles durante casi dos meses, el tiempo que se precisó hasta conseguir el tamaño muestral deseado. Fueron contestadas de forma anónima por los padres /niños y se almacenaron en una cuenta de correo, siendo procesadas para su análisis estadístico con el programa SPSS 20,0 para Windows. (Statistical Package for the Social Sciences .) El estudio fue evaluado y aceptado por el Comité Ético del Hospital de Fuenlabrada. Este proyecto ha sido financiado parcialmente por la concesión de ayudas del subprograma de proyectos de investigación en salud, dentro de la acción estratégica de salud Instituto de Salud Carlos III en Diciembre 2012. PI12/01183. Resultados Se muestrearon 1602/ 3122 socios. La encuesta fue válida en 266 niños y 428 padres, 214 coincidentes. El coeficiente alfa de Cronbach de la puntuación global para padres fue de 0,90, y en niños de 0,88. El rango del coeficiente en las dimensiones de la escala fue 0,75-0,90. El coeficiente de correlación intraclase total fue 0,72 (0,64-0,79). Las puntuaciones medias obtenidas en la puntuación total al utilizar el cuestionario específico CDDUX fueron 55,5 (12,7) en niños y 53,89 (12,19) en padres. No hubo diferencias en la comparación emparejada de respuestas entre niños y padres (p=0,158). Con el cuestionario genérico, puntuaron > 50 en 7/ 10 dimensiones tanto niños como padres, las puntuaciones se correspondieron con una mala CV en la dimensión autonomía y en la de relación con amigos y apoyo social. Hubo diferencias (p<0,05) en la comparación emparejada e independiente de niños y padres en 6/10 dimensiones, pero estas diferencias no fueron relevantes. Las variables que se relacionaron con la CV (regresión lineal) con ambos cuestionarios fueron las dificultades en la dieta, la presencia de síntomas con las transgresiones y la adherencia a la dieta. Se observó mala correlación entre ambos cuestionarios ( correlación de Pearson: -0,254 en niños y 0,309 en padres). Conclusiones 1.- El cuestionario específico CDDUX es un instrumento válido y fiable para valorar la CVRS de los niños celíacos de 8 a 18 años en nuestro medio. 2.- La percepción de CVRS de los niños celíacos de nuestro estudio y de sus padres, al utilizar el cuestionario específico CDDUX, es neutra cuando consideran vivir con la EC y no les afecta tener la enfermedad ni tener que hablar a otros de ella. 3.- La percepción de CVRS, cuando se utiliza el cuestionario genérico Kidscreen, es positiva en la mayoría de los aspectos generales de la vida, siendo los problemas que más les afectan los relacionados con la economía, la autonomía, la relación con sus amigos y el apoyo social. 4.- Con el cuestionario específico no se encontraron diferencias entre la percepción de CV de los niños y sus padres, sin embargo, con el cuestionario genérico los padres puntuaron peor en la mitad de las dimensiones, aunque las diferencias no fueron relevantes. 5.- Con nuestros resultados se podría establecer que el perfil del niño celíaco con peor CV, cuando se utiliza el cuestionario específico CDDUX, es el que tiene la forma no clásica de la enfermedad, el que presenta dificultades económicas y sociales en el cumplimiento de la dieta, el de menor tiempo de evolución de la enfermedad y aquel que tiene síntomas con las transgresiones. El paciente que tiene mejor CV es el diagnosticado con menos de dos años de edad y el que presenta una buena adherencia a la dieta. 6.- El perfil del niño celíaco con peor CV, cuando se utiliza el cuestionario genérico Kidscreen, es el del niño con más de 12 años al rellenar la encuesta, el de menor tiempo de evolución de la enfermedad tras el diagnóstico, el que presenta dificultades económicas y sociales para realizar la dieta y el que tiene síntomas con las transgresiones. El paciente con mejor CV es el de género masculino y aquel cuya madre tiene un mayor nivel de estudios. 7.- Cuando se utilizan los dos cuestionarios se observa que los principales factores que afectan negativamente a la CVRS son la no adherencia a la dieta, tener dificultades para cumplirla y tener síntomas con las transgresiones. 8.- Existe una mala correlación entre el cuestionario específico CDDUX y el cuestionario genérico kidscreen, ya que valoran aspectos diferentes de la CVRS, siendo necesario utilizar ambos para una evaluación más completa de la CV. 9.-.El cuestionario genérico Kidscreen detecta diferencias en las variables demográficas género y edad al rellenar la encuesta, mientras que el específico detecta las diferencias en las variables clínicas, adherencia a la dieta, forma clínica de presentación y edad al diagnóstico. 10.- La percepción de CVRS de los niños celíacos varía dependiendo del medio en que se estudia. Con el cuestionario CDDUX, los niños celíacos españoles valoran su CVRS mejor que los niños holandeses y peor que los argentinos. 11.- La percepción de CVRS de los niños celíacos de nuestro estudio es mejor que la de los niños españoles y europeos de población general y con enfermedades crónicas, al utilizar el cuestionario genérico kidscreen. 12.- Nuestros resultados sugieren que el correcto cumplimiento de la dieta es decisivo para que el paciente pueda conseguir una buena CV.